简介：目的：探讨弥漫性肺淋巴管瘤病（diffusepulmonarylymphangiomatosis，DPL）患者的临床病理特征，以提高对该病的诊断水平。方法：观察1例DPL患者的的临床表现、影像学特点，分析其开胸肺活检病理形态特征及免疫组织化学表型，并结合文献进行探讨。结果：患者为青年男性，主要临床表现为咳嗽、咯血和乳糜胸；胸部CT显示双肺多发结节影、网格影；病理示肺组织内淋巴管增生和扩张，免疫组化显示淋巴管内皮细胞CD31和D2-40阳性染色。结论：DPL患者的临床及影像学表现均缺乏特征性，双肺多发结节状和网格状阴影伴乳糜胸是其主要特点，明确诊断依赖于肺活检病理诊断。
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